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Reporte anual de investigación: Trastornos del apego en la infancia temprana —presentación clínica, causas, correlatos y tratamiento Charles H. Zeanah y Mary Margaret Gleason Problemas de medición Estudios basados en medidas continuas (Chisholm, 1998; Gleason et al., 2011; O’Connor & Rutter, 2000; O’Connor et al., 2003; Oosterman & Schuengel, 2007; Rutter et al., 2007; Smyke et al., 2002, 2012; Zeanah et al., 2005), y estudios basados en medidas categóricas (Boris et al., 2004; Gleason et al., 2011; Zeanah et al., 2004) han demostrado en repetidas ocasiones que los patrones de comportamiento emocionalmente abstraído/inhibido e indiscriminadamente sociable/desinhibido pueden ser confiablemente identificados en niños maltratados e institucionalizados [institutionalized], así como también en aquellos que alguna vez lo estuvieron. La investigación sobre adoptados internacionales se ha enfocado en una primera instancia en el comportamiento indiscriminado, pero estudios de niños criados en instituciones [institutions] (Zeanah et al., 2005) y de niños maltratados en cuidado provisorio [foster care] (Boris et al., 2004; Oosterman & Schuengel, 2007; Zeanah et al., 2004) han incluido señales del RAD 1 también. Tomado como un todo, estos estudios respaldan su validez de constructo, pero un número de importantes preguntas han surgido en relación a cómo estos desórdenes son medidos. Las medidas de reportes parentales del RAD y del DSED 2 según son definidas por el DSM-5 3 han mostrado una confiabilidad interevaluador y de prueba-reprueba de aceptable a fuerte en niños de corta edad [young children] que han experimentado cuidados adversos (Boris et al., 1 Trastorno Reactivo del Apego. RAD por su sigla en inglés (Reactive Attachment Disorder) 2 Trastorno de la Actividad Social Desinhibida. DSED por su sigla en inglés (Disinhibited Social Engagement Disorder) 3 Manual diagnóstico y estadístico de los trastornos mentales. DSM por su sigla en inglés (Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders). La edición vigente a la fecha es la quinta, DSM-5, publicada por la American Psychiatric Association en 2013.

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Reporte anual de investigación: Trastornos del apego en la infancia temprana —presentación clínica, causas, correlatos y tratamiento

Charles H. Zeanah y Mary Margaret Gleason

Problemas de medición

Estudios basados en medidas continuas (Chisholm, 1998; Gleason et al., 2011; O’Connor & Rutter, 2000; O’Connor et al., 2003; Oosterman & Schuengel, 2007; Rutter et al., 2007; Smyke et al., 2002, 2012; Zeanah et al., 2005), y estudios basados en medidas categóricas (Boris et al., 2004; Gleason et al., 2011; Zeanah et al., 2004) han demostrado en repetidas ocasiones que los patrones de comportamiento emocionalmente abstraído/inhibido e indiscriminadamente sociable/desinhibido pueden ser confiablemente identificados en niños maltratados e institucionalizados [institutionalized], así como también en aquellos que alguna vez lo estuvieron. La investigación sobre adoptados internacionales se ha enfocado en una primera instancia en el comportamiento indiscriminado, pero estudios de niños criados en instituciones [institutions] (Zeanah et al., 2005) y de niños maltratados en cuidado provisorio [foster care] (Boris et al., 2004; Oosterman & Schuengel, 2007; Zeanah et al., 2004) han incluido señales del RAD1 también. Tomado como un todo, estos estudios respaldan su validez de constructo, pero un número de importantes preguntas han surgido en relación a cómo estos desórdenes son medidos.

Las medidas de reportes parentales del RAD y del DSED2 según son definidas por el DSM-53 han mostrado una confiabilidad interevaluador y de prueba-reprueba de aceptable a fuerte en niños de corta edad [young children] que han experimentado cuidados adversos (Boris et al., 1998, 2004; Bruce et al., 2009; Chisholm, 1998; Gleason et al., 2011; O’Connor & Rutter, 2000; Oosterman & Schuengel, 2007; Pears et al., 2010; Rutter et al., 2007; Smyke et al., 2002; Zeanah et al., 2004, 2005). Las variables evaluadas por tres distintas entrevistas de medida del comportamiento indiscriminado mostraron una convergencia sustancial con respecto a éste (Zeanah et al., 2002). Además, un análisis factorial de los ítems de una entrevista parental sobre los signos de RAD y DSED en niños de corta edad identificaron los dos trastornos clínicos como diferenciados en una muestra de niños maltratados en cuidado provisorio (Oosterman & Schuengel, 2007). En tercer lugar, señales de RAD y DSED fueron internamente consistentes a lo largo de 4 años (Gleason et al., 2011) entre niños de corta edad institucionalizados que fueron seguidos longitudinalmente.

Evidencia aun más contundente de convergencia es provista por comparaciones entre reportes de cuidadores y comportamiento codificado en procedimientos observacionales. En el Proyecto de intervención temprana de Bucarest4 (BEIP por su sigla en inglés), por ejemplo, Zeanah et al. (2005) midieron el grado en que el infante había desarrollado apego a un cuidador durante interacciones con éste en un Procedimiento de situación extraña5 (SSP por su sigla en inglés) (Ainsworth, Blehar, Waters, & Wall, 1978). Tal como fue predicho, en niños de 12-31 meses de edad, más

1 Trastorno Reactivo del Apego. RAD por su sigla en inglés (Reactive Attachment Disorder) 2 Trastorno de la Actividad Social Desinhibida. DSED por su sigla en inglés (Disinhibited Social Engagement Disorder)3 Manual diagnóstico y estadístico de los trastornos mentales. DSM por su sigla en inglés (Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders). La edición vigente a la fecha es la quinta, DSM-5, publicada por la American Psychiatric Association en 2013.4 Bucharest Early Intervention Project (BEIP)5 Strange Situation Procedure

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señales de RAD estaban inversamente correlacionadas con el grado en que un niño había desarrollado apego.

En relación al DSED, Gleason et al. (2011) demostraron niveles sustanciales de concordancia entre una entrevista de medida de comportamiento indiscriminado y un procedimiento observacional diseñado para evaluar la disposición de un niño de corta edad para “irse” con un extraño. Comportamiento indiscriminado con un adulto desconocido también ha sido demostrado durante un SSP tanto en niños de corta edad en cuidado provisorio (Lyons-Ruth, Bureau, Riley, & Atlas-Corbett, 2009) como en niños internados en instituciones, y ha concordado con los reportes de cuidadores (Oliveira et al., 2012). En niños adoptados fuera del sistema de adopción y fuera de las instituciones, un reporte de medición observacional y parental también coincidió moderadamente (Bruce et al., 2009).

Un reciente estudio longitudinal de corto plazo utilizó un procedimiento de laboratorio estructurado para observar el comportamiento de niños de corta edad de 13 países distintos que fueron adoptados a la edad de 16-36 meses y luego evaluados 1-3 meses y 8-11 meses posterior a la adopción (Lawler et al., 2014). Como parte de un protocolo de evaluación más amplio, el comportamiento de los niños durante una interacción de 10 minutos con una mujer adulta fue codificado [coded]. Los tres grupos estudiados incluyeron niños adoptados de instituciones, niños adoptados de cuidadores provisorios [foster care] y niños no adoptados. En el paradigma, se le asignó a la madre una tarea de papeleo y se le indicó que no interactuara con el niño ni dijera algo sobre la extraña. Se le dio al niño un libro con ilustraciones. La extraña entró a la sala de juego y, a intervalos designados por una pauta, hizo progresivos acercamientos sociales hacia el niño. El análisis factorial del comportamiento del niño en ambos momentos produjo un factor de interacción social no física (por ejemplo, más respuestas a los acercamientos de la extraña, latencia de aproximación reducida), que no diferenció a los grupos, y un factor de interacción social física (por ejemplo, más intimidad física con la extraña y una latencia al tacto más corta), que diferenció a los dos grupos adoptados del grupo no adoptado. Los investigadores concluyeron que la interacción social física puede reflejar el núcleo de DSED. Por supuesto, la interacción física en este contexto es social y más invasiva que la interacción no físico, por lo que este hallazgo puede reflejar una sociabilidad más extrema, una violación social de los límites más grande, o una mayor falta de reticencia a la aproximación de la esperada. Por supuesto, esta interacción física y social ocurrió en una situación de laboratorio en presencia de la madre del niño. El contexto en el cual la interacción social ocurre sin duda está relacionado con el significado del comportamiento sociable del niño y puede afectar el grado en el cual éste puede ser considerado excesivo o divergente.

Si bien hay algunas diferencias entre los conjuntos de criterios y medidas usadas para evaluar el RAD y el DSED, estas diferencias parecen ser moderadas. Es más, a medida que más se conozca, indudablemente ocurrirán refinamientos en las definiciones. Sin embargo, la preponderancia de la evidencia existente a la fecha sugiere que los dos fenotipos son robustos y que constructos similares están siendo identificados a través de estudios de diferentes muestras realizados por distintos grupos de investigación en diversos lugares. Por lo tanto, en esta reseña nos enfocamos menos en los matices o diferencias entre medidas y, en cambio, aceptamos que sus similitudes permiten considerar hallazgos tanto de estudios que se han propuesto explícitamente definir los trastornos del apego, como de los que no. Incluimos estudios que han examinado el “comportamiento indiscriminado” para describir los signos del DSED y “comportamiento inhibido” para describir los signos del RAD, ya sean de entrevistas con los padres o de comportamientos observados.

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Más allá de la infancia temprana

Si bien este artículo se centra principalmente en el RAD y el DSED en la infancia temprana, donde han sido mejor estudiados, sabemos que otros investigadores han realizado estudios de niños en edad escolar y de adolescentes. A causa de importantes diferencias fenotípicas entre los trastornos en la infancia temprana y esos enfoques alternativos, mencionamos este cuerpo de trabajo notando que es una excepción al consenso general sobre medición señalado con anterioridad.

Kay y Green (2013), por ejemplo, evaluaron a adolescentes cuidados por personas distintas de sus padres (con historias de abandono, abuso emocional y abuso sexual) y controles y encontraron significativamente más signos de comportamiento indiscriminado con perjuicios entre los adolescentes cuidados. Abogando por un fenotipo más amplio, ellos encontraron, además del comportamiento indiscriminado descrito en el DSM-5, factores que develan comportamiento de búsqueda de atención y relaciones superficiales. A pesar de que sugirieron que el fenotipo más amplio era el resultado de estudiar una muestra que nunca fue institucionalizada (pero que aun así fue maltratada), esto no es claro. Dado que el fenotipo del RAD y del DSED en el DSM-5 ha sido demostrado en niños de corta edad que viven en cuidado provisorio (sin historiales de estadías en instituciones), el fenotipo diferente podría reflejar diferencias de desarrollo que emergen en niños mayores.

Minnis y su grupo han llevado a cabo una serie de estudios interseccionales apoyados en varias combinaciones de reportes parentales, observación estandarizada y entrevistas psiquiátricas estructuradas para identificar el RAD en niños en edad escolar (Millward, Kennedy, Towlson, & Minnis, 2006; Minnis et al., 2007, 2009, 2013). Estos estudios han demostrado una confiable identificación del RAD en la infancia media [middle childhood], pero las medidas que usaron para identificar el RAD incluyen un fenotipo más amplio y tienen una relación confusa con las medidas usadas para evaluar el RAD en la infancia temprana. No queda claro, por lo tanto, si los hallazgos de incidencia en la población de 1.4% en un sector desaventajado (Minnis et al., 2013) o la alta heredabilidad de los tipos inhibido y desinhibido en un gran estudio gemelo (Minnis et al., 2007) se aplican a los fenotipos en examen.

Dado que la definición del RAD difiere en estos estudios de forma considerable de los trastornos tal y como son definidos en el DSM-5 y en el ICD-106, no es claro si las diferencias reflejan cambios de desarrollo en el RAD y en el DSED en la infancia media y en la adolescencia o si lo que se describe son trastornos completamente distintos. Estudios longitudinales desde la infancia temprana a la media y a la adolescencia podrían dar respuesta a esta interrogante.

Causas y riesgo

Junto con otros trastornos relacionados con el trauma y el estrés, los trastornos del apego incluyen especificación de etiología en los criterios. De esta forma, el abandono social es señalado como un requisito necesario aunque no suficiente para que el diagnóstico sea considerado.

Entornos de cuidado

6 Clasificación internacional de enfermedades, décima versión. ICD-10 por su sigla en inglés (International Statistical Classification of Diseases and Related Health Problems)

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Los niños que han experimentado entornos de cuidado seriamente adversos y negligentes han demostrado un claro riesgo aumentado de sufrir RAD y DSED comparados con niños que no están expuestos a entornos de cuidado adversos (Boris et al., 2004; Bruce et al., 2009; Chisholm, 1998; Gleason et al., 2011; O’Connor & Rutter, 2000; Oosterman & Schuengel, 2007; Pears et al., 2010; Smyke et al., 2002; Van Den Dries et al., 2012; Zeanah et al., 2004, 2005).

Un estudio, por ejemplo, demostró que progresivas señales de RAD y DSED estaban asociadas a entornos de cuidado que se volvían cada vez más adversos. Se compararon dos grupos de niños de corta edad que vivían en una institución. Aquellos niños que vivían en una unidad especial que restringía el número de cuidadores con el que cada niño tenía contacto por día tenían significativamente menos signos de ambos tipos de RAD que niños de corta edad que vivían en una unidad normal en la misma institución. De esta forma, las más pobres condiciones de cuidado en la unidad normal fueron asociadas con más signos del RAD y del DSED (Smyke et al., 2002).

Un umbral de abandono puede ser necesario pata que signos de estos trastornos aparezcan, pero evaluaciones más detalladas de los entornos de cuidado son necesarias para determinar qué componentes del cuidado están específicamente asociados con el riesgo. A este respecto, Zeanah et al. (2005) examinaron interacciones naturalistas entre cuidadores institucionales y niños de corta edad en el BEIP, un ensayo controlado aleatoriamente de cuidado provisorio como una alternativa al cuidado institucional (Zeanah, Keyes, & Settles, 2003; Zeanah, Nelson, Fox, Smyke, Marshall, Parker, & Koga 2003). Ellos encontraron que una variable compuesta de calidad del cuidado [caregiving quality] estaba asociada con signos de RAD, incluso después de controlar otros niños y características ambientales. En el mismo estudio, sin embargo, no había relación entre la calidad del cuidado y signos de DSED luego de la ubicación en una familia.

De hecho, la evidencia sobre la relación entre la concurrencia de calidad de cuidado y signos de DSED en niños de corta edad es variada. Dobrova-Krol, Bakermans-Kranenburg, van IJzendoorn, y Juffer (2010) encontraron más altos niveles de cuidado positivo entre niños con comportamiento indiscriminado criados en instituciones, una asociación en el sentido contrario a aquella vista en controles criados en hogares [home-reared controls]. En otro estudio interseccional, niñas chinas cuyas madres adoptivas eran más sensibles mostraron menos comportamiento indiscriminado (Van Den Dries, Juffer, van Ijzendoorn, Bakermans-Kranenburg, & Alink, 2012). En un estudio de bebés postinstitucionalizados, Garvin, Tarullo, Van Ryzin, y Gunnar (2012) encontraron que el inicio de la atención conjunta a los 18 meses estaba inversamente correlacionado con el comportamiento indiscriminado en bebés postinstitucionalizados a los 30 meses si los padres adoptivos tenían niveles más bajos de disponibilidad emocional. A niveles más altos de disponibilidad emocional de los padres, sin embargo, ya no había una relación entre la atención conjunta y comportamiento indiscriminado.

Lyons-Ruth et al. (2009), por otra parte, mostraron que el comportamiento indiscriminado estaba presente en infantes de alto riesgo criados por sus familias solo si ellos habían sido maltratados o si sus madres habían tenido hospitalizaciones psiquiátricas. También encontraron que las interacciones emocionales interrumpidas de las madres con el infante mediaban la relación entre adversidad en el cuidado y el comportamiento indiscriminado.

En un estudio de bebés institucionalizados en Portugal, Oliveira et al. (2012) encontraron que las experiencias previas a la institucionalización predecían el comportamiento indiscriminado. Específicamente, un resultado compuesto de riesgo prenatal maternal, operacionalizado como tener una enfermedad física, abuso de

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sustancias, limitado cuidado prenatal y nacimiento prematuro, predecía el comportamiento indiscriminado, tal como lo hacía el abandono emocional. También demostraron que el abandono [neglect] mediaba la asociación entre riesgo prenatal maternal y el comportamiento indiscriminado. El mismo grupo demostró que tener un cuidador preferido predecía el comportamiento indiscriminado además de las características prenatales y familiares (Soares et al., 2014).

Estudiando a niños en cuidado provisorio, Pears et al. (2010) encontró que signos de DSED estaban más relacionados con el número de interrupción de las ubicaciones que con la severidad del maltrato. Esto está en línea con la inclusión en el DSM-5 de los cambios repetidos de cuidadores como una forma de cuidado deficiente.

Factores de vulnerabilidad infantil

Si bien severas deficiencias en el cuidado parecen ser necesarias para el desarrollo del RAD o el DSED, ellas claramente no son suficientes (Bakermans-Kranenberg, Dobrova-Krol & van IJzendoorn, 2011; Bakermans-Kranenburg, Steele, Zeanah, Muhamedrahimov, Vorria, Dobrova-Krol, Steele, van IJzendoorn, Juffer, Gunnar, 2011; Soares, Belsky, Mesquita, Osorio, & Sampaio, 2013; Zeanah & Smyke, 2014). Aunque la mayoría de los niños maltratados y de los niños criados en instituciones tienen apego inseguro o desordenado con sus padres biológicos o con los cuidadores institucionales (Carlson, Cicchetti, Barnett, & Braunwald, 1989; O’Connor et al., 2003; Vorria et al., 2003; Zeanah et al., 2005), la mayor parte de ellos no desarrollo trastornos del apego (Boris et al., 2004; Gleason et al., 2011; Zeanah et al., 2004). Esto plantea la interrogante sobre la vulnerabilidad y los factores perpetuadores que podrían hacer a algunos individuos más susceptibles a los efectos de la privación o a subsecuentes dificultades sociales más persistentes.

La mayoría de los estudios sobre adopción han demostrado que signos del DSED están relacionados con cuánto tiempo el niño vivió en privación institucional (Bruce et al., 2009; O’Connor & Rutter, 2000; O’Connor et al., 2003; Rutter et al., 2007). En el Estudio de adoptados ingleses y rumanos7 (ERAS), surgió evidencia de un periodos sensible con respecto al cuidado adecuado, ya que 27 de 29 niños que mostraron persistencia del comportamiento indiscriminado a lo largo de 15 años fueron adoptados después de los 6 meses de edad (Rutter et al., 2010).

Resultados mixtos [mixed] han sido reportados con respecto al CI, con el ERAS mostrando asociación alguna entre la edad mental de ingreso en el Reino Unido (mayoría < 24 meses) y comportamientos indiscriminados a la edad de 6 años, mientras el BEIP reportó una asociación moderada entre cociente de desarrollo referencial (media de 22 meses) y comportamientos indiscriminados a los 54 meses (Gleason et al., 2014).

A través del estudio de niños adoptados internacionalmente de cuidado provisorio y de instituciones, Johnson, Bruce, Tarullo, y Gunnar (2011) encontraron que sólo aquellos con atrofia en el crecimiento [stunted growth] estaban en riesgo de tener comportamiento indiscriminado. Por otra parte, en el ERAS, no había una asociación clara entre la subnutrición y el comportamiento indiscriminado, a pesar de algunas sugerencias de que el crecimiento de la cabeza mediaba parcialmente la asociación entre cuidado institucional y problemas psicológicos específicos de privación, incluido el comportamiento indiscriminado (Rutter, O’Connor, y el English and Romanian Adoptees (ERA) Study Team, 2004; Sonuga-Barke et al., 2008; Sonuga-Barke et al., 2008).

7 English and Romanian Adoptees Study

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Usando regresando logística, investigadores del BEIP reportaron que tempranos comportamientos de apego desorganizados a los cuidadores era el único indicador independiente de signos de DSED a los 54 meses (Gleason et al., 2014). Dado que el apego desorganizado es la clasificación de apego más común en niños institucionalizados (Dobrova-Krol et al., 2010; Vorria et al., 2003; Zeanah et al., 2005), estos hallazgos plantean interrogantes sobre cuáles podrían ser los factores que inciden más allá del cuidado temprano en niños de corta edad institucionalizados.

Determinar si factores genéticos podrían moderar los efectos de la privación en los trastornos del apego es otra forma de abordar los factores de vulnerabilidad. Diferencias individuales en los polimorfismos genéticos podrían posiblemente aumentar o disminuir el riesgo de los niños expuestos a privaciones sustanciales que desarrollan trastornos del apego. A la fecha, ningún reporte ha identificado riesgos genéticos para el RAD, pero estudios preliminares los han explorado para el DSED.

Tal como ya se indicó, el comportamiento indiscriminado ha sido anecdóticamente descrito como concurrente con el Síndrome de Williams, si bien esto no ha sido estudiado sistemáticamente. Soares et al. (2013) han propuesto que las similitudes fenotípicas entre las menifestaciones del comportamiento social del Síndrome de Williams y signos del DSED sugieren que será más probable que los niños manifiesten comportamiento indiscriminado persistente cuando tienen polimorfismos específicos en la región crítica para el Síndrome de Williams (región 7q11.23) y cuando experimentan privación en el primer año de vida.

En un estudio sobre la vulnerabilidad genética al comportamiento indiscriminado en niños que experimentaron privación, Bakersman-Kranenberg, Dobrova-Krol et al., 2011 y Bakermans-Kranenburg, Steele, et al. 2011 examinaron si el gen transportador de serotonina (5HTT) moderaba la asociación entre cuidado institucional, por una parte, y el apego desorganizado o el comportamiento indiscriminado, por otra, entre niños de corta edad criados en instituciones ucranianas. Encontraron que el alelo largo del genotipo protegía del desarrollo de apego desorganizado pero no protegía del desarrollo de comportamiento indiscriminado.

Desde otro enfoque, Drury et al. (2012) examinaron la vulnerabilidad en el contexto del BEIP. Ellos estudiaron los efectos de la interacción entre estatus de grupo y polimorfismos funcionales en el gen transportador de serotonina (5HTT) y en el factor neurotrófico derivado del cerebro (BDNF8) en los niveles de comportamiento indiscriminado a lo largo del tiempo. Demostraron así que niños con el genotipo s/s 5httlpr y los portadores met66 de BDNF (‘genotipos de plasticidad’) mostraron los niveles más bajos de comportamiento indiscriminado en los niños sorteados [randomized] para cuidado provisorio pero los niveles más altos en niños sorteados para cuidado ususal (es decir, cuidado institucional más prolongado). Niños o con el alelo largo 5httlpr, o con el genotipo val/val de BDNF, no demostraron diferencias en los niveles de comportamiento indiscriminado a lo largo del tiempo y ningún grupo lo hizo por interacción de genotipo. Si bien la replicación es necesaria, estos hallazgos apoyan un modelo de “susceptibilidad diferencial” del gen x interacciones ambientales en niños expuestos a privación (Belsky, Bakermans-Kranenburg, & van IJzendoorn, 2007). Los hallazgos apuntan, también, a por qué sólo algunos niños expuestos a adversidad severa pueden desarrollar comportamiento indiscriminado.

Correlato de RAD y DSEDApego selectivo y trastornos del apego

8 Brain Derived Neurotrophic Factor

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Un constructo central con el cual los trastornos del apego deben ser comparados es la presencia de y la calidad del apego selectivo a cuidadores. Típicamente, los apegos selectivos son caracterizados a través de comportamiento infantil y de niños de corta edad en la Situación extraña (SSP) y clasificados como seguro, evasivo, resistente o desorganizado. Sin embargo, antes de considerar cómo este enfoque se relaciona con los trastornos, consignamos estudios que han examinado la pregunta más básica: si los niños realmente tienen un cuidador preferido. La validez de preguntar a cuidadores institucionales si linos de corta edad muestran preferencias no está establecida, pero, en nuestra experiencia, estos cuidadores generalmente coinciden en sus opiniones sobre qué niño prefiere a qué cuidador, si es que se da el caso.

En un estudio de niños romanos institucionalizados, Zeanah et al. (2002) encontraron que niños de 11-68 meses que tenían un cuidador ‘favorito” mostraron tasas de comportamiento indiscriminado similares a sus pares sin un cuidador preferido identificado. En contraste, Soares et al. (2014), en un estudio de niños de corta edad en instituciones portuguesas, encontró que aquellos con un ‘cuidador preferido’ eran menos propicios a mostrar comportamiento indiscriminado, luego de controlar condiciones de riesgo prenatal y familiar que precedieron a la institucionalización del niño. En ninguno de estos estudios el apego a los cuidadores fue formalmente evaluado.

Estudios que han evaluado el apego usando la Situación extraña en niños actualmente institucionalizados (Dobrova-Krol et al., 2010; Vorria et al., 2003; Zeanah et al., 2005) han demostrado que los niños tienen altos niveles de apego desorganizado e inclasificable en la Situación extraña cuando son evaluados con sus cuidadores institucionales. Inclasificable significa que el niño mostró tan poco apego que fue imposible identificar un patrón de apego.

En relación al RAD, el único estudio que ha examinado tanto clasificaciones como trastornos es el BEIP (Zeanah, Keyes, et al. 2003; Zeanah, Nelson, et al. 2003). Niños entre las edades de 11 y 31 meses (edad cognitiva) que estaban viviendo en instituciones luego de ser abandonados fueron evaluados junto con sus cuidadores favoritos. Si ningún favorito fue identificado, fueron observados con un cuidador que trabajara con ellos regularmente y que los conociera bien. Signos de RAD fueron evaluados a través del reporte del cuidador. De los niños con puntajes altos para RAD, 53% eran desorganizados, 23% eran seguros, 22% eran inclasificables y 5% eran evasivos. No había relación entre el apego organizado y signos de RAD.

Además de las clasificaciones de SSP, investigadores del BEIP asignaron una escala continua de 5 puntos del grado en el que el apego se había formado, esto basados en el comportamiento en la SSP. Tal como fue predicho, hubo coincidencia entre las calificaciones [ratings] de menos comportamientos de apego en la SSP y signos de RAD tal y como estos fueron reportados por los cuidadores. Sumado a esto, todos los niños de corta edad que vivían en instituciones que fueron ‘inclasificables’ en la SSP debido a que no mostraron comportamientos de apego fueron calificados como poseedores de elevados signos de RAD (Zeanah et al., 2005). Esta es evidencia robusta de que el fenotipo de RAD es equivalente a falta de apego seleccionado.

Investigaciones que relacionan signos de DSED con el apego selectivo han producido un cuadro más complicado. Lyons-Ruth et al. (2009) estudiaron una muestra empobrecida [impoverished sample] y encontraron más comportamiento indiscriminado (codificado del comportamiento hacia el extraño en la SPP) en asociación con el apego no seguro. Aun así, ellos encontraron que algunos niños apegados de forma segura también exhibían comportamiento indiscriminado. En el BEIP, para bebés que viven en instituciones, las clasificaciones de apego no estaban relacionadas al comportamiento indiscriminado. En el mismo estudio, sin

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embargo, a los 42 meses la seguridad del apego estaba moderada e inversamente asociada con signos de DSED (Gleason et al., 2011). Ahora bien, hubo aún algunos niños con apego seguro que también mostraron altos niveles de comportamiento indiscriminado. Cuando las clasificaciones del apego en niños preescolares fueron dicotomizadas en típicas (seguro, evasivo o ambivalente) versus atípicas (desorganizado, controlador y inseguro-otro), el apego atípico estaba moderadamente asociado con signos de DSED.

Estos hallazgos son similares a reportes centrados en niños adoptados fuera de las instituciones rumanas. Markovitch et al. (1997) reportaron que casi la mitad de los adoptados de 3-5 años de edad de instituciones rumanas que estaban apegados de forma segura a sus madres también mostraron comportamiento indiscriminado con la extraña, pero ninguno de los niños con apego seguro del grupo de control lo hizo. Chisholm y sus colegas también reportaron que algunos niños calificados como de apego seguro tenían también altos niveles de comportamiento indiscriminado (Chisholm, 1998; Chisholm, Carter, Ames, & Morison, 1995). En las ERAS, si bien había una asociación entre inseguro-otro y comportamiento indiscriminado, habían asimismo niños con apego seguro que también tenían altos niveles de comportamiento indiscriminado (O’Connor et al., 2003). En un estudio de niñas chinas adoptadas fuera de instituciones o cuidado provisorio, por otra parte, el comportamiento indiscriminado era elevado en comparación a niños no adoptados, pero no había relación entre comportamiento indiscriminado y un apego o seguro o desorganizado (Van Den Dries et al., 2012).

Resumiendo, los niños con apego selectivo completamente formado no parecen exhibir signos de RAD. Los niños con RAD muestran pocos o mínimos comportamientos que sugieran que han formado apego selectivo u organizado a alguien. Si bien puede parecer que los niños con apego evasivo carecen de la búsqueda de comodidad, y los niños con apego resistente mostrar problemas de regulación de las emociones, ninguno muestra la penetrante falta de preferencia, la perturbación afectiva y la falta de respuesta a los estímulos que es vista en RAD. Es más, uno no basaría un diagnóstico únicamente en el comportamiento de un niño en un breve y artificial paradigma de laboratorio.

En contraste, niños con signos de DSED pueden o no tener apego selectivo. De hecho, niños con DSED pueden no tener apego, o tener apego desorganizado, inseguro o incluso seguro (Bakermans-Kranenberg, Dobrova-Krol et al., 2011; Bakermans-Kranenburg, Steele, et al. 2011; Zeanah & Gleason, 2010). Esta es una de las principales razones de que el DSED no sea conceptualizado como un trastorno del apego, a pesar de que algunos han propuesto que la presencia de comportamiento indiscriminado en niños con apego seguro puede indicar una falta de verdadera seguridad. Estudios longitudinales de niños con apego seguro con y sin comportamiento indiscriminado y de niños con apego inseguro con y sin comportamiento indiscriminado podrían contribuir a nuestra comprensión de la significancia relativa de estos patrones de comportamiento. En niños con formas de apego más extremas o aberrantes, tales como desorganizado o inseguro-otro, la predominancia de DSED es elevada, pero comportamientos de apego trastornado son en gran parte distintos de los comportamientos vistos en diferentes clasificaciones del apego.

Lo que diferencia a los trastornos del apego de las clasificaciones de patrones de apego es que los primeros son condiciones clínicas que son intercontextualmente evidentes y que describen profundas perturbaciones en el comportamiento del niño con cuidado así como también con adultos extraños (AACAP, 2014; O’Connor & Zeanah, 2003; Zeanah, Mammen, & Lieberman, 1993; Zeanah, Berlin, & Boris, 2011). Los apegos inseguros o desorganizados pueden ser concurrente o subsecuentemente

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asociados con dificultades interpersonales, pero ellos son patrones de comportamiento específicos de relaciones, por lo que el comportamiento del niño con un adulto puede ser seguro y con otro inseguro. Signos de trastornos del apego pueden tener alguna fluctuación de intensidad, pero ellos están presentes a lo largo de las interacciones con distintos individuos y en distintas situaciones. Básicamente, los patrones de apego operan como factores de riesgo de inadaptación más que como poseedores de inadaptación como una característica intrínseca.

Correlatos clínicos y co-morbidad

Retrasos [delays] del desarrollo. La adversidad severa en el cuidado es requisito para un diagnóstico de RAD o de DSED, y la misma privación a menudo lleva concomitantemente a retrasos retrasos cognitivos en niños afectados (Nelson et al., 2007). La literatura existente, sin embargo, indica que los retrasos en el desarrollo no explican ni los signos de RAD ni los de DSED. En el BEIP, RAD fue sólo modestamente asociado con CD/CI9 en niños de 22, 30 y 42 meses, y no asociado a los 54 meses. Generalmente en estudios de DSED, el desarrollo cognitivo o no ha sido asociado o lo ha sido sólo modestamente con comportamiento indiscriminado en niños de corta edad (Bruce et al., 2009; Chisholm, 1998; O’Connor, Bredenkamp, & Rutter, 1999).

Trastornos del espectro autista. La presencia de trastornos del espectro autista (ASD10) es considerada una condición excluyente para diagnosticar RAD (American Psychiatric Association, 2013; World Health Organization, 1992). Este criterio excluyente pretende distinguir entre comportamiento social aberrante producido por abandono severo [severe neglect] y privación, de aquel producido por anormalidades intrínsecas del sistema nervioso central tales como los trastornos del espectro autista (WHO, 1992; Zeanah, 1996). Tanto el RAD como los ASDs se caracterizan por limitada reciprocidad social, si bien RAD no está asociado con desarrollo atípico del lenguaje y niños con y sin autismo pueden demostrar comportamientos de apego focalizado (Gleason et al., 2011; Rutgers, Bakermans-Kranenburg, Ijzendoorn, & Berckelaer-Onnes, 2004). El ICD-10 indica que niños con RAD tienen la capacidad de reciprocidad social y pueden tener lenguaje retrasado pero no estereotipado (World Health Organization, 1992).

El diagnóstico clínico diferencial se complica por el hallazgo de que 9.2% de niños adoptados que habían estado previamente institucionalizados pueden mostrar “cuasi-autismo”, en el cual cumplen los criterios de diagnóstico para el autismo del Inventario de diagnóstico del autismo (Rutter et al., 2007)11. El cuasi-autismo se distingue por una circunferencia cefálica normal, la igual distribución por género y, más notablemente, mejoras cuando el niño es ubicado en una familia. De hecho, a los 11 años, un cuarto de los niños con cuasi-autismo a los 6 ya no tiene signos de autismo. Curiosamente, en ERAS, los niños con cuasi autirmo también mostraron altas tasas de comportamiento indiscriminado co-ocurrente (Rutter et al., 2010).

Internalización y externalización de la sintomatología. Dadas las discapacidades en RAD y los comportamientos intrusivos en DSED, es razonable considerar una posible convergencia entre los signos de RAD y la internalización de problemas y entre signos de DSED y la externalización de problemas. Varios estudios han identificado

9 Cociente de desarrollo/Cociente de inteligencia. DQ/IQ por sus siglas en inglés (Development Quotient/Intelligence Quotient)10 Autistic Spectrum Disorders11 Autism Diagnostic Inventory

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leves a moderadas correlaciones entre signos de RAD y de DSED y problemas de internalización y eternalización de comportamientos, esto según las predicciones realizadas (O’Connor et al., 2003; Smyke et al., 2002; Zeanah et al., 2002).

Los fenotipos clínicos de RAD y de depresión comparten el afecto positivo reducido o ausente y el retraimiento social. En el BEIP, los niños mostraron asociaciones moderadamente altas entre signos de RAD y depresión en variados momentos de los 22 a los 54 meses, pero la mayoría de los niños con un trastorno depresivo no se adecuan a los criterios para el RAD a los 54 meses (Gleason et al., 2011).

Más estudios han examinado la asociación entre DSED y comportamientos externalizantes, pero los hallazgos con respecto a esta cuestión han sido mixtos. Entre bebés institucionalizados, Zeanah et al. (2002) no encontraron relación entre los reportes de los cuidadores de comportamiento indiscriminado y tasas globales de agresión. De forma similar, en el BEIP, no había asociación entre comportamientos indiscriminados y agresivos en niños de 42 meses y menos (Gleason et al., 2011; Zeanah et al., 2005).

En niños mayores, sin embargo, signos de DSED han sido asociados de forma más consistente con inatención/sobreactividad y otros comportamientos exteriorizantes. En el BEIP, por ejemplo, signos de DSED fueron asociados con signos de ADHD12 y levemente asociados con signos de trastornos de comportamiento disruptivo a los 54 meses (Gleason et al., 2011). Este resultado replica hallazgos similares en adoptados rumanos con medias de edad de 54-72 meses (Chisholm, 1998; Rutter et al., 2007; Stevens et al., 2008). Sin embargo, a pesar de estas correlaciones, parece claro a partir de estos resultados que el ADHD y el DSED son entidades clínicas distintas. En el BEIP, por ejemplo, sólo 4 de 20 niños que se adecuaban a los criterios para ADHD se adecuaban también a los criterios para DSED y sólo 4 de 16 niños que se adecuaban a los criterios para DSED lo hacían también para ADHD (Gleason et al., 2011).

Neurobiología

Para entender la neurobiología de los trastornos del apego, consideramos primero el contexto dado por hallazgos recientes sobre los efectos neurobiológicos de la privación de estudios de niños criados en instituciones (véase Nelson, Bos, Gunnar, & Sonuga-Barke, 2011; Nelson, Fox, & Zeanah, 2014; para reseñas más detalladas). En breve, tanto la estructura como el funcionamiento del cerebro han mostrado ser alteradas en niños institucionalizados en la actualidad y en el pasado, al menos en aquellos que fueron criados en estos escenarios por periodos significativos de tiempo y más allá de los 6 meses de edad. Hallazgos estructurales consistentes son las reducciones en los volúmenes de materia gris y blanca en niños que experimentaron privaciones institucionales (Eluvathingal et al., 2006; Mehta et al., 2009; Sheridan, Fox,Zeanah, McLaughlin, & Nelson, 2012), compatible con actividad eléctrica reducida en frecuencias más altas y actividad eléctrica incrementada en frecuencias más bajas (Marshall & Fox, 2004; Marshall, Reeb, Fox, Nelson, & Zeanah, 2008; Tarullo, Garvin, & Gunnar, 2011; Vanderwert, Marshall, Nelson, Zeanah, & Fox, 2010). Estos cambios pueden ser duraderos, pero para niños ubicados en familias antes de los 24 meses Vanderwert et al. (2010) demostraron normalización del funcionamiento del cerebro para la edad de 8 años. Además, disrupciones específicas en la conectividad entre la

12 Trastorno por déficit de atención con hiperactividad. ADHD por su sigla en inglés (Attention Deficit and Hyperactivity Disorder)

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amígdala y la corteza prefrontal han sido demostradas en niños postinstitucionalizados (Govindan, Behen, Helder, Makki, & Chugani, 2010).

A causa de demostradas asociaciones entre signos de ADHD y comportamiento indiscriminado (Roy, Pickles & Rutter, 2004; Gleason et al., 2011), varios estudios han examinado el control inhibitorio, un constructo probadamente dependiente de los circuitos frontoestriatales ventrales (Durston et al., 2002). Usando mediciones de laboratorio tales como las tareas Stroop, go-no-go u Oso/Dragón, estudios independientes han demostrado esperables asociaciones inversas entre el control inhibitorio y comportamientos sociales indiscriminados en niños de corta edad, a pesar de que la coincidencia ha sido leve a moderada (Bruce et al., 2009; Gleason et al., 2011; Pears et al., 2010). Tarullo et al. (2011) evaluaron tres grupos de niños: niños de 18 meses de edad adoptados postinstitucionalizados; niños no adoptados; y niños adoptados internacionalmente de cuidado provisorio. Los niños postinstitucionalizados tenían una distribución atípica de poder en el encefalograma (EEG), con poder relativo incrementado en las bandas de frecuencia más bajas comparado con los niños no adoptados. Distribución atípica de poder en el encefalograma a los 18 meses predecía comportamiento indiscriminado y control inhibitorio más pobre a los 36 meses. Tanto los niños postinstitucionalizados como los de cuidado provisorio eran más susceptibles a mostrar comportamiento indiscriminado que los niños no adoptados. Los investigadores propusieron que la hipo-activación cortical producto de la privación temprana podría explicar el reducido poder en el encefalograma (EEG) y la asociación con el comportamiento indiscriminado.

Otro enfoque para explorar la neurobiología del comportamiento indiscriminado ha sido el uso de imágenes por resonancia magnética funcional (MRI)13. Olsavsky et al. (2013) utilizaron fMRI para mostrar que los niños adoptados de instituciones mostraban discriminación amigdalar reducida entre sus madres y extraños comparados con niños sin historial de crianza en instituciones o adopción. Es más, reducciones de la discriminación madre-extraño fueron moderadamente asociadas con comportamiento indiscriminado, y aquellos niños con crianza en instituciones más prolongada mostraron discriminación amigdalar reducida y más comportamiento indiscriminado.

Todos estos hallazgos deben ser considerados preliminarmente y necesitan ser replicados, pero aun así ellos apuntan a la susceptibilidad neurobiológica a los efectos de la privación en signos de DSED. Más estudios de los efectos neurobiológicos de la privación deberían incluir signos de RAD y DSED como un resultado de interés.

Desarrollo [course] y resultados Estabilidad de los signos de RAD

La investigación referida al desarrollo natural de RAD es limitada. Los datos más relevantes son del BEIP. En este estudio, niños fueron evaluados para detectar signos de RAD y DSED en edad referencial (media de 22 meses) y luego nuevamente a los 30, 42 y 54 meses de edad (Gleason et al., 2011). Dado que el diseño incluía un grupo de cuidado normal, es posible examinar la estabilidad de los signos de estos trastornos en niños que no estuvieron sujetos a intervención más allá de los que las autoridades de protección de menores les facilitaron.

Hubo al menos estabilidad moderada del nivel de signos de RAD entre cada ocasión en el examen de los niños seleccionados aleatoriamente para control usual para todas las comparaciones excepto entre 30 y 54 meses. A la edad de 54 meses, cuando el

13 Functional Magnetic Resonance Imaging (fMRI)

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experimento terminó, cerca de la mitad de estos niños estaban aun viviendo en contextos institucionales. Para estos niños que permanecen continuamente en instituciones, los signos de estabilidad fueron incluso mayores (Gleason et al., 2011).

Ahora bien, un mayor número de estudios han examinado la estabilidad de signos de DSED. En el BEIP, signos de DSED fueron moderadamente estables de los 30 a los 54 meses en niños con un historial de cuidado institucional (Gleason et al., 2011). Entre el grupo constantemente institucionalizado, la estabilidad era ligeramente más alta. Tizard y sus colegas reportaron estabilidad significativa entre comportamiento ‘excesivamente-amistoso’ y de búsqueda de atención de los 4 a los 8 años de edad en niños institucionalizados en el pasado, y señalaron que una vez establecido, el comportamiento excesivamente amistoso era especialmente resistente a modificarse (Tizard & Hodges, 1978; Tizard & Rees, 1975). A la edad de 16, el comportamiento indiscriminado con cuidadores se reducía pero era evidente en las relaciones con pares. Éstas eran erráticas y superficiales, llamando, por ejemplo, mejor amigo a un recién conocido (Hodges & Tizard, 1989).

En niños que son adoptados fuera de instituciones, signos de DSED parecen mostrar al menos leve estabilidad incluso años después de la adopción (Chisholm, 1998). En el ERAS, por ejemplo, había una leve estabilidad en signos de comportamiento indiscriminado de 6 a 11 años de edad (Rutter et al., 2007). Además, Rutter et al. (2010) identificaron un grupo de 29 niños que mostraban signos continuamente elevados de DSED desde la infancia temprana hasta los 15 años de edad. Lawler et al. (2014) mostraron disminución en los signos de interacción social física (pero no no-física) con un extraño en niños de corta edad adoptados internacionalmente de instituciones y de cuidado provisorio a lo largo de 8 meses, comenzando 1-3 meses después de la adopción.

Discapacidad funcional y RAD y DSED

Una serie de estudios longitudinales de niños criados en instituciones, muchos de los cuales tienen signos de RAD, han descrito implícitamente la discapacidad funcional años después, particularmente con respecto a relaciones interpersonales problemáticas (Chisholm, 1998; Hodges & Tizard, 1989; Rutter et al., 2007). La evidencia más directa en este punto, al menos en la infancia temprana, viene del BEIP, en el cual signos de RAD fueron coincidentemente asociados con falta de competencia social a los 30 y los 42 meses y con discapacidad funcional a los 54 meses. Signos de RAD a cada edad predijeron futura discapacidad funcional en los niños seleccionados aleatoriamente para cuidado institucional sostenido, especialmente en los niños que permanecieron isntitucionalizados hasta los 54 meses de edad (Gleason et al., 2011).

De forma similar, signos de DSED en el mismo estudio fueron coincidentemente asociados con carencia de competencia social-emocional a los 30 y 42 meses y con discapacidad funcional a los 54 meses. Signos de DSED a los 42 meses predijeron discapacidad a los 54 meses, pero signos a los 22 y 30 meses no (Gleason et al., 2011). Las anormalidades en relaciones de pares en adolescentes en el estudio de Tizard también reflejan discapacidad funcional asociada con comportamiento indiscriminado (Hodges & Tizard, 1989).

Rutter et al. (2007) reportaron un aumento en el uso de servicios de salud mental y más educación especial en niños con historias de crianza institucional que mostraron comportamiento indiscriminado. De forma adicional, los niños mostraron relaciones de pares deficiente y tasas más altas de psicopatología. Lyons-Ruth mostró

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también que bebés que fueron indiscriminados con extraños mostraron más problemas de comportamiento agresivo e hiperactivo en kindergarder (Lyons-Ruth et al., 2009).

Efectos de la intervenciónLos estudios diseñados como intervenciones para RAD y DSED son limitados.

Básicamente, la investigación que se ha llevado a cabo es el experimento natural de la adopción de niños de instituciones con privaciones por familias acomodadas. Dado que los signos de RAD y DSED han sido identificados en niños de corta edad que están siendo criados en instituciones, (Smyke et al., 2002; Tizard & Rees, 1975; Zeanah et al., 2005), la ‘intervención’ en estos estudios es ser adoptado por una familia. Implícita en estos estudios está la noción de que el cuidado reforzado luego de la adopción atenuará signos de trastornos del apego. Dado que el cuidado inadecuado es etiológico, es razonable considerar que el cuidado provisorio o la adopción llevarán a la desaparición o al menos a la reducción sustancial de signos de trastornos. Intervención para RAD

Un sorprendente hallazgo de estudios de niños adoptados fuera de instituciones en que no hay reportes de niños con RAD. En el estudio de Tizard, si bien el comportamiento indiscriminado persistía en algunos niños después de la adopción o el retorno con los padre biológicos, el fenotipo inhibido que era evidente en niños institucionalizados a los 4 años ya no estaba presente a las edades de 8 o 16 años (Hodges & Tizard, 1989; Tizard & Hodges, 1978; Tizard & Rees, 1975). En los estudios inglés y canadiense de niños adoptados de instituciones romanas, signos de DSED fueron rápidamente evidentes, pero no hubo reportes de niños con RAD aun en las mediciones iniciales (Chisholm et al., 1995; O’Connor et al., 1999). Estos sugieren que signos de RAD disminuyen o desaparecen una vez que el niño es ubicado en un ambiente de cuidado más normativo.

Una intervención más intencional para RAD fue llevada a cabo en el BEIP. Esta prueba controlada aleatoria (RCT14) demostró que signos de RAD eran evidentes en niños de corta edad que viven en instituciones (edad promedio de 22 meses) (Zeanah et al., 2005) y que ellos persistían hasta los 54 meses de edad (momento final de las pruebas) en niños seleccionados aleatoriamente para cuidado usual (Smyke et al., 2012). En contraste, para aquellos seleccionados aleatoriamente para cuidado provisorio, signos de RAD disminuyeron para el primer seguimiento de control a los 30 meses de edad a niveles comparables a los de niños que nunca habían sido institucionalizados, y permanecieron así a los 42 y 54 meses de edad (Smyke et al., 2012). En contraste, los signos de RAD en aquellos niños en el grupo de cuidados usuales permanecieron significativamente mayores que los de niños en cuidado provisorio en cada seguimiento de control. Para el subgrupo de niños en el grupo de cuidado usual que permanecieron institucionalizados hasta los 54 meses de edad, no hubo disminución en los signos de RAD a lo largo del tiempo.

En conjunto con los hallazgos sobre adopción, la conclusión es que una vez que los niños son ubicados en familias y reciben cuidado adecuado, signos de RAD en niños afectados disminuyen sustancialmente y desaparecen en la mayoría de los casos. Futuras investigación podrían ser útiles para confirmas estas evidencias. Por ejemplo, carecemos de estudios longitudinales que puedan aclarar si los signos de RAD disminuyen semanas o meses después de la ubicación en cuidado provisorio.

14 Randomised Controlled Trial (or Randomised Control Trial)

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Menos claro es si intervenciones adicionales más allá de la ubicación en una familia puedan ser necesarias en niños que desarrollan RAD, esto con el fin de promover apegos seguros y saludables. Dozier, Stovall, Albus, y Bates (2001) encontraron que niños de corta edad maltratados ubicados en cuidado provisorio podían formar apegos seguros a sus cuidadores a tasas comparables a las de niños que nunca habían sido maltratados, pero sólo si las madres provisorias estaban ellas mismas apegadas de forma segura. Si las madres no estaban seguramente apegadas, la probabilidad de apego desorganizado aumentaba sustancialmente. Steele et al. (2008) reportaron hallazgos similares en niños maltratados adoptados fuera de cuidado provisorio. Dado que la investigación indica que el apego seguro en niños de corta edad es fomentado por cuidadores que están dispuestos emocionalmente y son sensiblemente receptivos, evidencia basada en intervenciones enfocadas en estos objetivos son puntos de partida razonables para aumentar las adopciones o el cuidado provisorio para niños con RAD (vease Bernard et al., 2012; Hoffman, Marvin, Copper, & Powell, 2006; Juffer, Bakersman-Kranenburg, & van IJzendoorn, 2007).

Intervención para DSED

El estudio longitudinal de Tizard demostró tanto la persistencia de comportamiento indiscriminado como su reducción posterior a la adopción (Hodges & Tizard, 1989; Tizard & Hodges, 1978; Tizard & Rees, 1975). Posteriores estudios longitudinales sobre adopción produjeron similares resultados mixtos sobre la efectividad de cuidado mejorado en estudios de niños de corta edad adoptados fuera de instituciones (Chisholm, 1998; Rutter et al., 2010).

Dos estudios longitudinales de niños de corta edad adoptados de instituciones romanas en la era post-Ceausescu demostraron la persistencia de signos de DSED en algunos niños incluso después de que éstos hubieran formado apego a sus padres adoptivos. El primero fue un estudio longitudinal de niños de corta edad de instituciones rumanas adoptados en Canadá que encontró aumentos considerables en los reportes parentales de apego durante los primeros años luego de la adopción pero no encontró disminuciones comparables en el comportamiento indiscriminado a lo largo del tiempo (Chisholm, 1998). De forma similar, en el ERAS de niños de instituciones rumanas adoptados por familias del Reino Unido, los investigadores evaluaron signos de DSED a las edades de 4, 6, 11 y 15 años (O’Connor & Rutter, 2000; O’Connor et al., 2003; Rutter et al., 2007, 2010). Reportaron cambios menores en los nñumeros de niños con altos niveles de comportamiento indiscriminado entre 4 y 6 años, pero alguna disminución a la edad de 11 años (O’Connor & Rutter, 2000; Rutter et al., 2007). Curiosamente, sin embargo, no encontraron que la calidad del cuidado en los hogares adoptivos estaba relacionada al comportamiento indiscriminado. Esto podría significar que hay un umbral de calidad del cuidado luego del cual la corrección de DSED no puede lograrse.

En el BEIP, hubo una leve, pero estadísticamente significativa reducción de los signos de DSED con la intervención de cuidado provisorio, si bien las tasas fueron significativamente más bajas en el grupo de niños que nunca habían sido institucionalizados (Smyke et al., 2012). De manera importante, en el grupo de cuidado provisorio la ubicación antes de los 24 meses de edad predijo el nivel más bajo de DSED, compatible con un tiempo de efecto de la intervención.

Tal como con el RAD, el cuidado provisorio que debería darse a niños con DSED, según nuestras mejores intuiciones, es el mismo cuidado provisorio que se sabe lleva a la formación de apego seguro. Es decir, cuidado sensible y receptivo, en el cual

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el padre o la madre responden a las necesidades del niño. Intervenciones basadas en evidencia con niños maltratados han demostrado promover el apego y su implementación debería ser intentada con niños con DSED (Bernard et al., 2012; Cicchetti, Rogosch, & Toth, 2006).

Si bien el cuidado adecuado parece a la vez prevenir y aliviar el DSED, la persistencia de signos de DSED en algunos niños indica que son necesarias estrategias adicionales y formas de abordar el problema que vayan más allá de mejorar el cuidado. Dado que anormalidades cognitivas sociales son probablemente subyacentes a las violaciones de las barreras sociales y la desinhibición que caracteriza al trastorno, intervenciones que apunten a estas características parecen ser promisorias áreas por explorar.

Conclusiones sobre las intervenciones para RAD y DSED

Resumiendo, virtualmente todos los niños con RAD parecen responder al cuidado mejorado, mientras sólo algunos con DSED responden a él. La mejora incompleta de aquellos con DSED podría reflejar diferencias individuales in la respuesta al cuidado (véase Drury et al., 2012) o mejora incompleta en aquellos que fueron más severamente afectados inicialmente. El grado en el cual el cuidado mejorado y la reducción de síntomas en estos niños reducen posteriores problemas sociales y emocionales no se ha establecido aún. En nuestra visión, intervenciones aumentadas y adicionales deberían ser exploradas en niños diagnosticados con RAD y, especialmente, en aquellos con DSED. Proyecciones

RAD y DSED han sido sujetos a más investigación sistemática en los últimos 10 años de lo que lo fueron en los 25 años que siguieron a su descripción original en DSM-III (APA, 1980). Si bien hay ahora un emergente consenso sobre la fenomenología básica de los trastornos, hay mucho que esclarecer aun. Varias proyecciones para investigaciones son prometedoras para iluminar las peguntas aun sin responder:

1. Dado que el abandono social severo parece necesario para que estos trastornos ocurran, una insistente pregunta es qué factores de vulnerabilidad podrían dar lugar a los fenotipos diferentes de RAD y DSED. Ha habido especulación sobre diferencias de temperamento que podrían predisponer a uno u otro fenotipo, ya que tanto la inhibición social como la alta sociabilidad son consabidas disposiciones de temperamento (Zeanah & Fox, 2004), pero esto es extremadamente difícil de estudiar dado que es arduo determinar el temperamento en niños que posteriormente desarrollarán trastornos del apego. Además, los sustratos neurobiológicos subyacentes de estas disposiciones son desconocidos. De hecho, el estudio de la vulnerabilidad a DSED ha recién comenzado, y hasta el momento, ninguna investigación ha examinado la vulnerabilidad a RAD. Parece haber un periodo sensible in la vulnerabilidad a DSED, ya que la privación que ocurre antes de los primeros 6 meses y luego de los 24 meses de edad parece mucho menos capaz de llevar al cuadro clínico, pero los datos sobre los que se apoya esta conclusión preliminar son aun débiles.

2. Relacionado con el primer punto, tenemos una escasa comprensión de los mecanismos por los cuales el cuidado insuficiente o el abandono social llevan a los fenotipos definidos por RAD y DSED. En particular, y si bien algunos hallazgos iniciales sobre la neurobiología del DSED han emergido, ningún historial claro sobre

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alguno de los trastornos ya aparecido aun. Ningún estudio ha examinado la neurobiología del RAD. Avances en la comprensión de los circuitos involucrados en la sintomatología podrían resultar bastante útiles para un mejor desarrollo de intervenciones más efectivas.

3. A pesar de que el abandono social está ampliamente implicado en la etiología, datos específicos de las insuficiencias en el cuidado que dan origen a los dos trastornos—qué tan similares o distintos son— no se conocen. Esto es un desafiante problema a estudiar por muchas razones, pero comprender mejor estas características sería útil tanto para tratamiento como para prevención.

4. El RAD parece excesivamente receptivo al cuidado mejorado. Es menos claro si los niños que se recuperan del RAD quedan fuera de riesgo de posteriores dificultades interpersonales. Más estudios longitudinales de niños diagnosticados con RAD en sus primeros años nos ayudarían a determinar qué factores aumentan el riesgo de trayectorias problemáticas.

5. El DSED es menos receptivo al cuidado mejorado, e intervenciones adicionales para remediar los signos del trastorno parecen adecuadas, al menos en niños para los cuales el trastorno persiste después de su ubicación en un ambiente familiar estable. Una mejor elucidación de las anormalidades putativas sociales cognitivas in niños afectados podrían ser una importante contribución para las intervenciones efectivas.

6. Estos trastornos han sido estudiados de forma más sistemática en niños de corta edad. Seguimientos de las secuelas de estos trastornos en la infancia tardía, la adolescencia o la adultez son necesarios, y esto incluye relaciones con pares y competencia interpersonal. Además, la cuestión de si, y cómo, su sintomatología cambia en la niñez media [middle childhood] y en la adolescencia necesita un estudio más acabado. También, conciliar las diferentes visiones de la fenomenología de los trastornos del apego en niños mayores debería ser una prioridad. Estas son áreas adicionales en las cuales estudios longitudinales podrían resultar especialmente valiosos.

Puntos clave

• RAD y DSED representan trastornos que aparecen en algunos niños con historias de vida en contextos que limitan las oportunidades de formas apegos selectivos, tales como ser criados en contextos institucionales impersonales, el abandono social, y cambios frecuentes en el cuidado provisorio. • Mucho se ha aprendido en la última década, si bien se sabe poco de los mecanismos por los cuales el cuidado insuficiente lleva a los fenotipos de RAD y DSED, así como de las secuelas a largo plazo de estos trastornos. • El RAD es muy receptivo al cuidado mejorado. Pero el DSED es, de cierta forma, menos receptivo por razones que no están claras.• Si bien cuidado de alta calidad es un componente importante para ayudar a los niños a recobrarse de estos trastornos, intervenciones adicionales pueden ser necesarias y hay mucho que aprender sobre cuáles deberían ser dichos componentes adicionales. Más estudios de intervenciones son necesarios para responder estas preguntas.