METODE BARU TERAPI PLUNGING RANULA

1. Pendahuluan

Istilah ranula berasal dari bahasa latin rana yang berarti katak (Graaff,

2004). Ranula merupakan istilah untuk menggambarkan suatu mukokel yang

terjadi pada dasar mulut. Biasanya tampak unilateral dan berupa benjolan

berwarna kebiruan seperti perut katak. Ranula diklasifikasikan menjadi dua tipe

yaitu ranula superfisial/ ranula simpel/ ranula rongga mulut dan deep ranula/

ranula servikal/ plunging ranula. Plunging ranula merupakan suatu pseudocyst

yang berasal dari ekstravasasi mukus dan saliva yang besar pada dasar mulut yang

berkembang lebih dalam dan meluas hingga keluar dari struktur dasar mulut

kemudian masuk ke spasia submental sehingga nampak adanya benjolan di

midline leher bagian atas (Quinn, 1997; Reichart & Philipsen, 2000; Vicente,

2000; Langdon, 2001; Flaitz dan Hicks, 2004)

2. Etiologi

Penyebab terjadinya plunging ranula dikelompokkan menjadi 2 kategori

yaitu (Reichart & Philipsen, 2000; Greenberg, 2003; Peterson, 2003) paling sering

merupakan suatu ekstravasasi (tidak ada lapisan epitel), yang mana saliva masuk

ke dalam jaringan sekitar oleh karena adanya trauma pada duktus kelenjar ludah

dan jarang merupakan suatu kista retensi, yang dilapisi oleh epitel dari epitel

duktus.

Disamping itu terjadinya plunging ranula sangat berhubungan erat dengan

diskontinuitas otot milohioid (Flaitz dan Hicks, 2004). Otot milohioid dianggap

sebagai diafragma dasar mulut, tetapi secara anatomis tidak secara total

membatasi dengan regio leher, oleh karena ternyata ditemukan suatu dehisensi

atau hiatus dalam otot milohioid sepanjang aspek lateral 2/3 anterior otot pada 36

– 45 % individu.

Walapun kebanyakan ranula berasal dari kelenjar sublingual, tidak

menutup kemungkinan berasal dari sekresi duktus kelenjar ludah submandibula

atau kelenjar ludah minor pada dasar mulut (Flaitz dan Hicks, 2004).

1

3. Insidensi

Plunging ranula merupakan lesi kelenjar ludah yang jarang terjadi dan

prevalensinya tidak diketahui pasti. Jumlah lesi yang dijumpai hanya 1% - 10%

(Flaitz dan Hicks, 2004). Perbandingan laki dan perempuan sebesar 1 : 1,3 dan

muncul pada usia 2 sampai 3 dekade (Graaff, 2004) sekitar usia 8 – 21,5 tahun

(Flaitz dan Hicks, 2004). Plunging ranula yang berukuran besar dapat

menyebabkan terjadinya gangguan menelan, bicara, pengunyahan, jalan nafas

(Flaitz dan Hicks, 2004) dan kadang-kadang mengalami infeksi sekunder (Boles,

1990).

4. Patofisiologi

Menurut Flaitz dan Hicks (2004) terjadinya plunging ranula disebabkan

oleh beberapa mekanisme yaitu :

1. Obstruksi duktus eksretorius sebagian atau total oleh adanya sialolit,

malformasi kongenital, stenosis, periduktal fibrosis, skar disekitar duktus

karena trauma, agenesis duktus ekretoris atau tumor sehingga terjadi

hambatan aliran saliva dari kelenjar saliva. Mukus keluar melalui daerah

yang terbuka atau dehisensi otot milohioid. Ekstravasasi kelenjar

sublingual menyebabkan terjadinya ranula servikal atau plunging ranula

(Flaitz dan Hicks, 2004).

2. Kelenjar sublingual yang ektopik diduga sangat berhubungan erat dengan

terjadinya ranula. Apabila sekret mukus masuk ke dalam daerah leher

melalui otot milohioid, meluas masuk kedalam jaringan lunak wajah akan

menyebabkan pembengkakan difus regio lateral dan submental leher.

3. Produksi terus menerus kelenjar sublingual akan mempercepat akumulasi

mukus pada leher dan perluasan masa servikal secara konstan (Flaitz dan

Hicks, 2004).

4. Ruptur pada acini kelenjar yang disebabkan oleh hipertensi dari duktus

yang tersumbat merupakan mekanisme lain yang berhubungan dengan

perkembangan lesi.

2

5. Trauma juga merusak sel parenkim kelenjar pada lobus kelenjar saliva

(Flaitz dan Hicks, 2004).

6. Pada penelitian terakhir tampak peningkatan matriks metalloproteins,

TNF-alfa, type IV kolagenase dan plasminogen aktivator dari saliva.

Faktor-faktor ini lebih jauh diduga menguatkan akumulasi enzim

proteolitik yang berhubungan dengan ekstravasasi mukus yang invasif

(Flaitz dan Hicks, 2004).

7. Duktus kelenjar ludah sublingual bergabung dengan kelenjar

submandibula, sehingga ranula terbentuk pada leher melalui bagian

belakang dari otot milohioid (Graaff, 2004).

5. Gambaran klinis

Gambaran klinis plunging ranula (gambar 3) antara lain (Wenig, 1993 ;

Reichart, 2000 ; Greenberg, 2003 ; Flaitz dan Hicks, 2004 ; Graaff, 2004) :

- Benjolan warna kebiruan yang menyerupai perut katak.

- Tanpa disertai gejala dan rasa sakit

- Tumbuhnya lambat

- Lunak

- Massa dapat digerakkan

- Fluktuatif

- Berlokasi di dasar mulut terutama di daerah spasia mandibular yang

kadang meluas hingga spasia submental, kontralateral leher, ke daerah

nasofaring, retrofaring, sampai dengan mediastinum bagian atas.

- Unilateral atau satu sisi lingual frenum dan apabila terletak lebih dalam ke

jaringan lunak ranula dapat melewati midline.

- Ukuran bervariasi sekitar 4 – 10 cm, pada ukuran besar menyebabkan

deviasi lidah dan pada lesi yang besar dan meluas turun menembus otot

milohioid. Plunging ranula akan terus membesar dan meluas hingga ke

regio leher.

- Terdapat riwayat trauma pada salah satu lubang saluran kelenjar ludah

sublingual (Reichart dan Philipsen, 2000).

3

- Terdapat riwayat perawatan ranula intraoral, pengangkatan sialolit atau

transposisi duktus submandibular. Pada ranula servikal yang besar akan

menyebabkan tekanan pada pernafasan (Flaitz dan Hicks, 2004).

6. Pemeriksaan Penunjang

- Evaluasi radiografi dapat dipertimbangkan jika sialolit dianggap

merupakan faktor yang berperan dalam pembentukan ranula oral dan

plunging ranula/ ranula servikal. Pemeriksaan radiografi hendaknya

dilakukan untuk memastikan penyebabnya (Greenberg, 2003).

- Pemeriksaan radiologi kepala dan leher dan mediastinum dengan

menggunakan CT scan atau Magnetic Resonance Imaging (MRI) untuk

menentukan perluasan ranula servikal dan sekaligus mengetahui kelainan

lain yang berhubungan dengan rencana tindakan bedah yang akan

dilakukan.

- Ultrasonografi juga dapat dipergunakan untuk evaluasi lesi ini.

- Aspirasi kandungan ranula servikal atau oral dengan menggunakan

jarum halus membantu diagnosis sebagai acuan tindakan eksisi atau

pembedahan. Cairan mengandung mukus dengan muciphages (makrofag

dan mucin), ditunjukkan oleh pengecatan mucicarmine dan sel radang

lainnya.

- Ranula servikal dan oral membutuhkan suatu eksisi yang komplit

pada oral dan kelenjar yang terlibat, biasanya kelenjar ludah sublingual

dan kadang kelenjar submandibular.

- Kadang-kadang dekompresi bagian oral dari plunging ranula juga

diperlukan.

- Beberapa penulis menyatakan marsupialisasi dengan packing

pseudocyst dengan kassa.

- Pemeriksaan histologi menunjukkan gambaran mirip dengan fenomena

ekstravasasi mukus.

4

Gambar 1. Gambaran Histologi : fotomikrograf dengan kekuatan sedang lobus kelenjar ludah minor dengan atropi acini, ektasia duktus, dan fibrosis (pembesaran 100 x) (Flaitz dan Hicks, 2004).

Dari hasil biopsi bagian lateral leher menunjukkan bahan amorfous

dengan sel-sel radang yang jarang dan menunjukkan pengecatan positif terhadap

musin (gambar 1) (Flaitz dan Hicks, 2004).

8. Diagnosis banding

1. Diagnosis banding pembengkakan di dasar mulut : plunging ranula,

kista limfoepitelial, kista epidermoid dan kista dermoid (Quinn,

1997), tumor kelenjar liur (karsinoma mukoepidermoid), tumor

mesenkim (lipoma, neurofibroma, hemangioma).

2. Diagnosis banding pada midline leher : pembesaran tiroid, kista

duktus tiroglosus, kista dermoid, plunging ranula.

3. Diagnosis banding massa pada lateral leher : plunging ranula,

limfadenopati, kista epidermoid, lipoma, sialadenitis, limfoma, kista

limfoepitelial.

9. Prognosis

Tindakan bedah terhadap ranula oral yang tidak adekuat akan

menghasilkan suatu plunging ranula. Lebih dari separuh kasus servikal ranula

timbul setelah dilakukan suatu pengangkatan ranula, biasanya timbul 6 – 8

minggu setelah pembedahan. Apabila lesi diterapi dengan marsupialisasi saja,

angka rekurensinya tinggi. Angka rekurensi menurun hingga 2 % apabila diikuti

dengan eksisi kelenjar yang terlibat (Flaitz dan Hicks, 2004).

5

10. Terapi

Keberhasilan suatu penatalaksanaan plunging ranula tergantung pada

eksisi bedah secara keseluruhan terhadap lesi dan sekaligus kelenjar ludah yang

terlibat yaitu kelenjar ludah sublingual atau jarang pada kelenjar submandibula,

sehingga mempunyai resiko rekurensi rendah (Wenig, 1993; Quinn, 1997;

Langdon, 2001; Greenberg, 2003; Flaitz dan Hicks, 2004). Tetapi kelenjar dan

saluran asalnya biasanya sangat sulit atau tidak mungkin untuk dipastikan (Boles,

1990).

Terapi bedah terhadap plunging ranula (Graaff, 2004) :

1. Pendekatan trans oral : merupakan akses yang baik untuk mengangkat

secara keseluruhan kelenjar sublingual. Jika kelenjar sublingual ektopik

dan tampak pada permukaan servikal otot milohioid beberapa penulis

memilih untuk melakukan pemasangan drain pada daerah servikal dan

melakukan tindakan eksisi kelenjar yang terlibat melalui oral. Eksisi lesi

keseluruhan tidak perlu dilakukan apabila kelenjarnya sendiri telah

diangkat.

2. Pendekatan trans servikal : pengangkatan secara keseluruhan kelenjar

sublingual dengan pendekatan ini. Membutuhkan pemisahan otot

milohioid dan diseksi dasar mulut. Para penulis menganjurkan untuk

melakukan drainage terlebih dahulu sebelum melakukan eksisi trans oral.

Bila hal ini tidak berhasil maka di indikasikan untuk melakukan

pendekatan trans servikal. Pendekatan ini di indikasikan pada ranula yang

benar-benar berada pada leher.

Terapi dengan fenestrasi dan penekanan

Terapi plunging ranula menggunakan incisi dan drainase kemudian diikuti

dengan fenestrasi dan eksisi pseudocyst masih menghasilkan suatu rekurensi.

Disamping itu penanganan plunging ranula dengan metode pengangkatan kelenjar

ludah merupakan terapi yang radikal terutama pada pasien usia muda. Metode

penanganan plunging ranula dengan menggunakan fenestrasi dan penekanan

secara kontinyu pada regio submandibula mencapai hasil memuaskan dan

6

merupakan prosedur yang bersifat noninvasif dan relatif lebih mudah (Takagi,

et.al, 2003).

11. Komplikasi

Plunging ranula berpotensi meluas ke daerah leher dan menggangu jalan

nafas sehingga menghasilkan suatu keadaan darurat (Peterson, 2003). Komplikasi

yang sering terjadi pada tindakan bedah terhadap ranula servikal (Reichart &

Philipsen, 2000; Flaitz dan Hicks, 2004; Graaff, 2004) :

- Injuri pada duktus Wharton sehingga menyebabkan stenosis, sialadenitis

obstruktif, dan kebocoran saliva.

- Injuri pada saraf lingualis, sehingga terjadi paraestesia.

- Injuri saraf fasialis cabang mandibular, sehingga terjadi paresis dan

paralise.

- Pengambilan ranula oral yang tidak sempurna dapat meningkatkan resiko

terjadinya ranula servikal, dan memungkinkan berkembang kearah

mediastinum dari penelitian didapatkan bahwa 45 % plunging ranula

berawal dari pengangkatan ranula oral.

- Rekurensi setelah dilakukan tindakan pembedahan.

12. Laporan kasus

Digambarkan suatu prosedur yang mudah dan kurang invasif meliputi

fenestrasi intra oral dengan penekanan pada regio submandibula sebagai terapi

yang efektif untuk plunging ranula.

Empat (4) kasus seperti pada (table 1). Digunakan metode yang sama

pada semua kasus, hanya satu kasus yang digambarkan secara rinci.

Tabel 1. Penderita yang telah dilakukan terapi

7

Gadis 14 tahun dengan pembengkakan tanpa nyeri pada regio

sublingual/submandibula kiri. Pembengkakan pada dasar mulut kurang lebih 10

bulan lamanya, disertai pembengkakan regio submandibula sebulan yang lalu.

Penderita telah memeriksakan pada Spesialis THT, dan dilakukan aspirasi pada

daerah pembengkakan. Pembengkakan tersebut muncul kembali. Penderita

dirujuk ke Department of Oral and Maxillofacial Reconstructive Surgery

Okayama University, 2 bulan yang lalu.

Ditemukan jaringan lunak dengan pembengkakan yang elastis ukuran 51 x

31 mm pada regio submandibula kiri, yang menyebabkan bentuk wajah asimetris

(gambar 2). Pembengkakan berwarna kebiruan berukuran 35 x 18 mm pada regio

sublingual kiri (gambar 3).

Gambar 2. Ekstra oral pembengkakan pada regio submandibula kiri

Gambar 3. Intra oral pembengkakan pada regio sublingual kiri

Pemeriksaan

8

Hasil pemeriksaan MRI ditemukan gambaran T2-weighted axial

homogeneous dengan tanda peninggian daerah dari dalam kelenjar submandibula

sampai pada spase pterygomandibula termasuk kelenjar sublingual (gambar 4A).

A BGambar 4. MRI pada pemeriksaan awal

MRI potongan koronal memperlihatkan perluasan dari daerah kelenjar sublingual

ke dalam kelenjar submandibula dan spase, serta menekan kelenjar sublingual

kearah bawah (gambar 4B) yang kemudian didiagnosa sebagai plunging ranula

kiri.

Terapi

Anestesi lokal untuk membuat insisi 1 cm sampai daerah pembengkakan

pada dasar mulut dan dibuat drainase cairan kista dan pemasangan drain Penrose

karet dengan garis opak dibagi sama panjang dimasukkan melalui muskulus

milohioid sampai regio submandibula dan dijahit (gambar 5). Pembagian drain

tersebut bertujuan supaya drain lebih lunak sehingga tidak menimbulkan trauma

local. Pemasangan kassa gulung yang diplester dengan plester bedah elastic untuk

mendapatkan penekanan yang kontinyu pada daerah submandibula. Penekanan ini

bertujuan membantu pengeluaran saliva, menghilangkan ruangan, serta mencegah

penumpukan saliva (gambar 6).

9

Gambar 5. Penggunaan drain Penrose

Gambar 6. Penekanan secara kontinyu dengan plester elastic surgical

Pada saat itu, diberikan penjelasan kepada penderita dan kedua orang tuanya

tentang mamfaat pemberian penekanan secara kontinyu. Pemberian antibiotik dan

analgesik selama 3 hari. Setelah 3 minggu drain Penrose dan kassa gulung

diangkat.

Evaluasi

Pembengkakan menghilang baik pada regio submandibula dan regio

sublingual serta hasil penilaian MRI menunjukkan tidak tampak penumpukan

saliva (gambar 7). Penyembuhan luka hingga 17 bulan setelah terapi, tidak ada

tanda-tanda rekuren.

10

Gambar 7. MRI setelah 3 minggu perawatan

Diskusi

Telah digambarkan prosedur baru untuk terapi plunging ranula dengan

cara pembuatan insisi pada daerah pembengkakan dengan lokal anestesi,

penempatan drain Penrose selama kurang lebih 3 minggu. Pembagian drain

Penrose sesuai panjang yang lebih lunak, sehingga mengurangi kemungkinan

trauma lokal ketika penempatan drain kedalam regio submandibula untuk

membantu drainase. Penggunaan penekanan secara kontinyu pada regio

mandibula dianjurkan untuk membantu pemberhentian saliva dan mengurangi

spase serta mencegah penumpukan saliva.

Penggunaan fenestrasi dengan penekanan secara kontinyu memberikan

hasil hilangnya secara sempurna plunging ranula selama 3 minggu terapi pada

keempat penderita. Hal yang dipertimbangkan adalah insisi submandibula dan

anastesi umum (biaya rumah sakit), menghindari eksisi pada kelenjar

submandibula atau sublingual dan mengurangi gerakan yang berlebihan pada saat

makan dan bicara. Bagaimanapun, kelemahannya diperlukan waktu 3 minggu

menjaga drain Penrose tetap pada tempatnya dan dibutuhkan penekanan secara

kontinyu.

13. Daftar Pustaka

11

Boles, R. 1990. Management Of The Primary Site : Salivary Glands. In Pillbury,

H.C. III dan Goldsmith, M.M. III. Operative Challenges In

Otolaryngology Head and Neck Surgery. Chicago. Year book Medical

Publisher, Inc.

Flaitz, C. dan Hicks, J. 2004. Mucocele and Ranula. eMedecine.com. Inc.

Graaff, V.D.R. 2004. Ranulas and Plunging Ranulas. eMedecine.com.Inc.

Greenberg, M.S. dan Glick, M. Burket’s. 2003. Oral Medicine. Diagnosis and

Treatment. 10th ed. Philadelphia : BC Decker Inc.

Langdon, JD. 2001. Salivary Gland Disease. In Pedlar, J. dan Frame, J.W. Oral

and Maxillofacial Surgery. An Objective-Based Textbook. London :

Churchill Livingstone.

Peterson, JL. 2003. Contemporary Oral and Maxillofacial Surgery. 4th ed.

Philadelphia : Mosby.

Quinn, BF. 1997. Congenital Neck Masses and Anomalies. UTMB Dept. of

Otolaryngology Grand Rounds.

Reichart, AP. and Philipsen, PH. 2000. Color Atlas Of Dental Medicine. Oral

Pathology. New York : Thieme.

Shear, M. 1992. Cyst Of The Oral Region. 3rd. ed. London : Wright. Butterworth-

Heinemann Ltd.

Takagi, et.al. 2003. Treatment of a plunging ranula with fenestration and

continuous pressure. British Journal of Oral and Maxillofacial Surgery

(2003) 41, 410-413. The British Association of Oral and Maxillofacial

Surgeons. Elsevier Ltd.

Vicente, LH. 2000. Ranula. Pediatric Surgery update. Vol 15. no. 04 October

2000. Puerto Rico.

Wenig, BM. 1993. Atlas Of Head and Neck Pathology. Philadelphia : W.B.

Saunders.

12